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Introducción. La aspergilosis del sistema nervioso central (SNC) es la segunda fungemia después de la candidiasis, que afecta tanto a pacientes inmunosuprimidos como inmunocompetentes. La literatura informa fundamentalmente sobre afectación en adultos. Casos clínicos. Se presentan dos casos pediátricos con curso diferente de la afectación del SNC por aspergilosis. El primero de ellos es un paciente inmunocompetente en quien se sospechó una enfermedad granulomatosa del SNC. El cultivo por biopsia estereotáxica describió hifas septadas delgadas. Después de 42 días de tratamiento el paciente se recuperó completamente. El segundo paciente fue portador de una leucemia linfoblástica aguda, quien desarrolló una aspergilosis generalizada, con afectación del SNC. A pesar del tratamiento antifúngico por 63 días, falleció por insuficiencia cardíaca. Conclusiones. La dificultad diagnóstica consiste en la poca especificidad en el cambio del líquido cefalorraquídeo, las neuroimágenes y los exámenes complementarios. Las imágenes muestran hallazgos indistinguibles en la fase aguda de infartos isquémicos, y posteriormente se observan abscesos en vía de resolución. Solo el estudio de KOH directo y posteriormente el cultivo de las muestras biopsiadas confirmó la aspergilosis. No necesariamente un tratamiento agresivo con anfotericina B asociada a itraconazol garantiza una buena sobrevida. Se discuten el diagnóstico, los hallazgos imaginológicos, la evolución clínica y el tratamiento.
