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Antonia Cascales Martínez, Carmen María Gómez Navarro, Dolores María Peñalver García
Antecedentes y objetivo El síndrome X frágil (SXF) se asocia con alteraciones significativas en el desarrollo del lenguaje expresivo, receptivo y pragmático. Aunque se han propuesto diversas intervenciones logopédicas, la evidencia empírica sobre su eficacia sigue siendo limitada y dispersa. El objetivo de este estudio fue estimar la eficacia de las intervenciones logopédicas sobre los distintos dominios del lenguaje en población con SXF, e identificar moderadores clínicos y metodológicos que expliquen la variabilidad de los efectos.
Materiales y métodos Se realizó un metaanálisis siguiendo las directrices PRISMA 2020. Se buscaron estudios en PubMed y Scopus, complementados con rastreo de referencias. Se incluyeron intervenciones con objetivos lingüísticos y diseños entre grupos (síntesis principal) o pre-post (análisis de sensibilidad) que permitieran calcular el tamaño del efecto estandarizado (g de Hedges) mediante modelo de efectos aleatorios. Para evitar el doble conteo, se estableció un resultado primario por dominio: número de palabras diferentes (NDW) para lenguaje expresivo y puntuación total inferencial para lenguaje pragmático-narrativo.
Resultados Los estudios entre grupos mostraron mejoras significativas en lenguaje expresivo y pragmático-narrativo cuando las intervenciones estaban mediadas por progenitores y apoyadas por teleasistencia (PILI). Los efectos fueron mayores en tareas inferenciales y en muestras de lenguaje natural (ELS). La producción inferencial con apoyo resultó sensible al tratamiento, mientras que la espontánea requirió mayor dosificación.
Conclusiones Las intervenciones logopédicas mediadas por familia y con telecoaching son eficaces y aplicables en SXF, especialmente para promover el uso funcional del lenguaje. Se requieren más ensayos controlados para estimar moderadores (dosis, edad, modalidad) y documentar fidelidad y cegamiento.
Background and objective Fragile X Syndrome (FXS) is associated with significant impairments in expressive, receptive, and pragmatic language development. Although various speech and language interventions have been proposed, empirical evidence regarding their efficacy remains limited and fragmented. This study aimed to estimate the effectiveness of speech and language interventions on expressive, receptive, and pragmatic-narrative domains in individuals with FXS, and to identify clinical and methodological moderators explaining variability in effect sizes.
Materials and methods A meta-analysis was conducted following the PRISMA 2020 guidelines. Studies were searched in PubMed and Scopus, supplemented by reference tracking. Eligible studies included interventions targeting linguistic outcomes and used between-group (main synthesis) or pre-post (sensitivity) designs allowing the calculation of standardised effect sizes (Hedges’ g) under a random-effects model. To prevent double counting, one primary outcome per domain was selected: number of different words (NDW) for expressive language and total inferential language score for the pragmatic-narrative domain.
Results Between-group analyses showed clear improvements in expressive and pragmatic-narrative language when interventions were parent-mediated and supported by teleassistance (PILI). Effects were stronger in inferential tasks and naturalistic language samples (ELS). Supported inferential production was treatment-sensitive, whereas spontaneous production required higher dosage and practice opportunities.
Conclusions Family-mediated interventions combined with telecoaching are effective and applicable for enhancing functional language use in individuals with FXS. Further controlled trials are needed to estimate moderators (dose, age, modality) and to document treatment fidelity, blinding, and transfer to educational contexts.
